RELATO DE CASO CASE REPORT

 

Cisto linfoepitelial oral em borda lateral de língua : relato de caso

 

Oral lymphoepithelial cyst in lateral surface of the tongue: case report

 

 

Raniel Fernandes Peixoto^I; Cyntia Helena Pereira de Carvalho^II; Cassiano Francisco Weege Nonaka^II; Éricka Janine Dantas da Silveira^III

^IBolsista de iniciação científica (PIBIC/CNPq) – Base de Pesquisa em Patologia Oral – Universidade Federal do Rio Grande doNorte – UFRN
^IIDoutorando – Programa de Pós-Graduação em Patologia Oral – Universidade Federal do Rio Grande do Norte – UFRN
^IIIProfessora Doutora – Programa de Pós-Graduação em Patologia Oral – Universidade Federal do Rio Grande do Norte – UFRN

Endereço para correspondência

 

 

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RESUMO

O cisto linfoepitelial oral é uma lesão rara, que se apresenta sob a forma de massa submucosa, assintomática, de pequenas dimensões, com coloração, que varia do róseo ao amarelado. A maioria dos casos é observada em áreas da cavidade oral que apresentam agregados linfoides, como o assoalho da boca e as superfícies lateral e ventral da língua. Histologicamente, os cistos linfoepiteliais orais exibem uma cavidade cística, revestida de epitélio estratificado pavimentoso paraceratinizado, com lúmen cístico preenchido por células epiteliais descamadas e interface epitélio-conjuntivo plana. Tipicamente, a cápsula fibrosa exibe um denso infiltrado linfocítico, com formação de centros germinativos. O tratamento preconizado para essas lesões é a excisão cirúrgica conservadora, não havendo relatos de recidiva ou transformação neoplásica. O presente trabalho tem por objetivo relatar um caso clínico de cisto linfoepitelial oral, diagnosticado na borda lateral da língua de um paciente de 41 anos de idade, do sexo masculino bem como discutir aspectos relacionados aos achados clínico-patológicos e ao tratamento dessa lesão.

Descritores: Cisto linfoepitelial; Boca; Histopatologia.

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ABSTRACT

The oral lymphoepithelial cyst is a rare lesion, which manifests as a pinkish to yellowish, small, asymptomatic, submucosal mass. Most cases occur in regions of the oral cavity presenting lymphoid aggregates, such as the floor of the mouth and the lateral and ventral surfaces of the tongue. Histologically, the lymphoepithelial cysts exhibit a cystic cavity lined by a parakeratinized stratified squamous epithelium. The luminal space is filled with sloughed epithelial cells and the epithelial lining is devoid of rete ridges. Characteristically, the fibrous capsule shows a dense lymphoid tissue, with germinal centers. Conservative surgical excision is the treatment of choice for these lesions, with no reports of recurrence or neoplastic transformation. The aim of this study is to report a case of lymphoepithelial cyst, which was diagnosed in the tongue's lateral surface of a 41-year-old man, and to discuss aspects regarding clinicopathological features and therapeutic management of this lesion.

Keywords: Lymphoepithelial cyst, Mouth, Histopathology

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INTRODUÇÃO

O cisto linfoepitelial oral é uma lesão rara^1,2, com patogenia ainda pouco esclarecida², provavelmente decorrente de obstrução na cripta de uma tonsila oral, com subsequente acúmulo de células epiteliais descamadas e/ou material purulento3.

Clinicamente, os cistos linfoepiteliais orais se apresentam como uma massa submucosa, móvel, de coloração, que varia do róseo ao amarelado4,5, assintomáticos e de pequenas dimensões, geralmente com diâmetro inferior a 1 cm^4-7, sendo a maioria dos casos diagnosticada durante exames de rotina da cavidade oral^5,8.

Áreas que apresentam agregados linfoides, como o assoalho da boca^1,2,4,5 e as superfícies lateral e ventral da língua^4,6,8,9, são afetadas com maior frequência. Estudos têm demonstrado predileção pelo sexo masculino^4,9,10, com uma ampla distribuição em relação à faixa etária^4,5.

Histologicamente, os cistos linfoepiteliais orais apresentam uma cavidade cística revestida de epitélio estratificado pavimentoso paraceratinizado⁷. O lúmen cístico se apresenta preenchido por células epiteliais descamadas, e a interface epitélio-conjuntivo é usualmente plana^4,6,7,10. A cápsula fibrosa exibe, de forma característica, um denso infiltrado linfocítico, com ocasional formação de centros germinativos^4,6,7.

O tratamento preconizado para essas lesões é a excisão cirúrgica conservadora^6,10. Até o momento, não há relatos na literatura de recidiva ou transformação neoplásica^1,4,6,7,10.

Relatos de cisto linfoepitelial oral são escassos na literatura atual. Dessa forma, o presente trabalho tem como objetivo relatar um caso clínico dessa lesão incomum que foi diagnosticada na borda lateral da língua de um paciente de 41 anos de idade, do sexo masculino bem como discutir aspectos relacionados aos achados clínico-patológicos e ao tratamento dos cistos linfoepiteliais orais.

 

RELATO DE CASO

Paciente do sexo masculino, 41 anos, melanoderma, compareceu ao Serviço de Estomatologia do Departamento de Odontologia da Universidade Federal do Rio Grande do Norte (UFRN), queixando-se da existência de uma "afta na língua", identificada há aproximadamente um ano, em virtude de discreta sintomatologia dolorosa no local, especialmente durante a alimentação. Ao exame intraoral, foi constatada uma lesão séssil, de formato arredondado, consistência fibrosa e coloração amarelada, localizada na porção posterior da borda lateral direita da língua (Figura 1), com aproximadamente 5mm de diâmetro. O paciente negou história de trauma local, flutuação no tamanho da lesão ou drenagem de secreção. Sob a hipótese diagnóstica clínica de cisto linfoepitelial oral, foi realizada biópsia excisional. O espécime cirúrgico obtido foi fixado em formol a 10% e, em sequência, encaminhado para exame histopatológico.

 

 

A análise microscópica revelou a presença de uma lesão cística, bem delimitada em relação aos tecidos circunvizinhos, revestida de epitélio pavimentoso estratificado não ceratinizado, de poucas camadas, com interface plana com o tecido conjuntivo (Figura 2).

 

 

O lúmen cístico revelava escassas células inflamatórias, além de numerosas células epiteliais descamadas (Figura 2).

Perifericamente, constatava-se uma delgada cápsula de tecido conjuntivo fibroso, permeada por infiltrado linfocítico que circunscrevia parcialmente o revestimento epitelial e não revelava formação de centros germinativos (Figura 3). Frente aos achados microscópicos, o caso foi diagnosticado como cisto linfoepitelial oral. O paciente vem sido mantido sob proservação e, atualmente, dois meses após a excisão cirúrgica, não há indícios clínicos de recidiva da lesão (Figura 4).

 

 

 

 

DISCUSSÃO

O cisto linfoepitelial oral é uma lesão rara^1,2,8,9, tendo sido descrita pela primeira vez, em assoalho de boca, por Gold¹¹. Estudos retrospectivos revelam que os cistos linfoepiteliais orais constituem entre 0,09%⁵ e 0,18%⁴ do total de lesões diagnosticadas em Serviços de Patologia Oral.

A patogênese dos cistos linfoepiteliais orais permanece pouco esclarecida². De acordo com Knapp³, essas lesões teriam origem a partir da obstrução na cripta de uma tonsila oral, permitindo o acúmulo de células epiteliais descamadas e/ ou material purulento. A contiguidade entre o epitélio cístico e o epitélio de revestimento da cavidade oral^1,4,10,12 corrobora a teoria de Knapp³. No presente caso, apesar de não terem sido realizados cortes seriados, não foi observada comunicação entre o epitélio cístico e o epitélio de revestimento da cavidade oral. Tem sido sugerido, também, que os cistos linfoepiteliais orais se originem durante a embriogênese, em decorrência do aprisionamento de epitélio de revestimento ou do parênquima glandular salivar em meio a agregados linfoides^4,6,7. Cita-se, ainda, uma possível origem a partir de ductos excretores de glândulas salivares menores, com o infiltrado linfocítico, representando, apenas, uma resposta imunológica secundária^4,6.

Os cistos linfoepiteliais orais revelam uma ampla distriuição em relação à faixa etária^4,5. Casos têm sido diagnosticados em indivíduos desde os 4 aos 81 anos de idade^1,4, com uma média de idade que varia entre 32 e 39,8 anos^4,5,10. Embora Giunta e Cataldo⁵ tenham constatado maior acometimento de pacientes do sexo feminino (57,1%), alguns estudos retrospectivos têm demonstrado uma predileção dos cistos linfoepiteliais orais pelo sexo masculino^4,9,10. Em relação ao caso ora apresentado, o perfil do paciente é coerente com o descrito na literatura.

Clinicamente, o cisto linfoepitelial oral se apresenta como uma pequena massa submucosa, assintomática, com coloração que varia desde o normal da mucosa ao amarelado ou amarelo-esbranquiçado^4,5,9. De acordo com Flaitz e Davis⁶, dependendo do tamanho do lúmen cístico e de seu conteúdo, a consistência das lesões à palpação pode variar de amolecida a firme. Os cistos linfoepiteliais orais são geralmente observados em áreas da cavidade oral que apresentam agregados linfoides, como o assoalho de boca^1,2,4,5 e as superfícies lateral e ventral da língua^4,6,8,9. Sítios afetados com menor frequência incluem o palato mole, o pilar palatino anterior, a região retromolar e o vestíbulo bucal^4,5,10. Em virtude da ausência de sintomatologia e do pequeno tamanho, geralmente com diâmetro inferior a 1 cm^4-7,9, a maioria dos casos é diagnosticada durante exames de rotina da cavidade oral^4,5,8.

Exceto pela discreta sintomatologia dolorosa, as características clínicas observadas no caso ora apresentado corroboram as descritas na literatura. A presença de sintomatologia dolorosa em casos de cisto linfoepitelial oral tem sido associada a traumatismos secundários^4,6,7. No entanto, Flaitz¹ relatou um caso de cisto linfoepitelial oral localizado em assoalho de boca, cuja sintomatologia dolorosa periódica foi associada à obstrução parcial do ducto de Wharton. No caso ora apresentado, o paciente negou história de trauma local, e, ao exame clinico, não foram detectados indícios de trauma na região. Além disso, o pequeno tamanho da lesão e a sua localização em borda lateral de língua não permitiram relacionar a sintomatologia dolorosa evidenciada no presente caso com uma obstrução de ducto de glândula salivar maior. Dessa forma, frente aos achados existentes na literatura^4,6,7, a hipótese mais plausível para a discreta sintomatologia dolorosa, no caso ora reportado, seria a existência de um traumatismo secundário no local, de baixa intensidade, imperceptível ao paciente, possivelmente durante a alimentação.

Ao exame histológico, os cistos linfoepiteliais orais revelam uma cavidade cística revestida de epitélio pavimentoso estratificado, com padrão de maturação que pode variar do não ceratinizado ao ortoceratinizado^2,10. Em geral, evidencia-se predomínio do padrão paraceratinizado^6,7,9. Em raras ocasiões, pode ser evidenciado revestimento epitelial pseudoestratificado, com células caliciformes^4,5. A cavidade luminal demonstra quantidade variável de células epiteliais descamadas e células inflamatórias, e a interface epitélio-conjuntivo se apresenta plana^4,5,9,10. Em comparação com os achados relatados na literatura, o presente caso se destaca pelo padrão de maturação não ceratinizado do revestimento epitelial, identificado com menor frequência em cistos linfoepiteliais orais.

De forma característica, a cápsula de tecido conjuntivo fibroso exibe um intenso infiltrado linfocítico, que não se estende aos tecidos circunvizinhos^5,10. Este infiltrado linfocítico pode circunscrever, completa ou parcialmente, o revestimento epitelial^4,5. Estudos retrospectivos sugerem que a circunscrição completa do revestimento epitelial constitua o padrão mais comum^4,5. Centros germinativos são observados na maioria dos casos, em maior ou menor extensão^4,5,9,10,12. Contrariamente, no caso ora reportado, evidenciou-se circunscrição parcial do revestimento epitelial pelo infiltrado linfocítico. Além disso, não foi identificada formação de centros germinativos.

A excisão cirúrgica conservadora é o tratamento de escolha para os cistos linfoepiteliais orais^6,10. De acordo com Neville et al.⁷, lesões características o bastante para serem diagnosticadas clinicamente não necessitariam de biópsia. Tais casos seriam apenas preservados⁶.

No presente caso, optou-se pela realização de biópsia excisional em virtude da discreta sintomatologia dolorosa, reportada pelo paciente, especialmente durante a alimentação. Até o momento, não há relatos na literatura de recidiva ou transformação neoplásica^1,4,6,7,10. Embora não seja esperada recidiva ou transformação neoplásica, em decorrência do período de proservação relativamente curto, o presente caso vem sendo acompanhado no Serviço de Estomatologia do Departamento de Odontologia da UFRN.

 

CONSIDERAÇÕES FINAIS

Os cistos linfoepiteliais orais são lesões raras, que se apresentam sob a forma de massas submucosas, assintomáticas e de pequenas dimensões. Em virtude dessas características, a maioria dos casos é diagnosticada durante exames de rotina da cavidade oral. Em comparação com outros relatos na literatura, o presente caso se destaca pela identificação da lesão pelo próprio paciente, em virtude da discreta sintomatologia dolorosa no local. A despeito dessas características pouco usuais, o caso ora apresentado contribui para o conhecimento dos cirurgiões-dentistas sobre esta lesão incomum e enaltece a importância de um exame clínico minucioso da cavidade oral.

 

REFERÊNCIAS

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Endereço para correspondência
Éricka Janine Dantas da Silveira - Departamento de Odontologia
Av. Senador Salgado Filho, 1787 – Lagoa Nova
Natal – RN/Brasil
CEP: 59056-000
Fone/ Fax: +55 84 3215-4138
e-mail: ericka_janine@yahoo.com.br

Recebido para publicação: 22/12/09
Aceito para publicação: 27/04/10